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2019年9月10日 ;93 (11) 文章

验证多种睡眠延迟测试1型小儿嗜睡症的诊断

法比奥·披萨,露西Barateau,伊莎贝尔Jaussent,斯特凡诺Vandi,埃琳娜Antelmi,伊曼纽尔等,伊夫Dauvilliers,朱塞佩Plazzi,MonBo研究小组
第一次出版2019年8月12日, DOI: https://doi.org/10.1212/WNL.0000000000008094
法比奥·披萨
从生物医学和神经运动的科学(DIBINEM) (F.P.,S.V.,电子艺界,G.P.), University of Bologna; IRCCS Istituto delle Scienze Neurologiche di Bologna (F.P., S.V., E.A., G.P.), Italy; National Reference Centre for Orphan Diseases, Narcolepsy, Rare Hypersomnias, Sleep Disorders Center, Department of Neurology (L.B., Y.D.), Gui de Chauliac Hospital, Montpellier; Inserm, U1061 (L.B., I.J., Y.D.), Montpellier; University of Montpellier (L.B., I.J., Y.D.), France; and Stanford University Center for Sleep Sciences, Department of Psychiatry and Behavioral Sciences (E.M.), Stanford University School of Medicine, Palo Alto, CA.
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露西Barateau
从生物医学和神经运动的科学(DIBINEM) (F.P.,S.V.,电子艺界,G.P.), University of Bologna; IRCCS Istituto delle Scienze Neurologiche di Bologna (F.P., S.V., E.A., G.P.), Italy; National Reference Centre for Orphan Diseases, Narcolepsy, Rare Hypersomnias, Sleep Disorders Center, Department of Neurology (L.B., Y.D.), Gui de Chauliac Hospital, Montpellier; Inserm, U1061 (L.B., I.J., Y.D.), Montpellier; University of Montpellier (L.B., I.J., Y.D.), France; and Stanford University Center for Sleep Sciences, Department of Psychiatry and Behavioral Sciences (E.M.), Stanford University School of Medicine, Palo Alto, CA.
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伊莎贝尔Jaussent
从生物医学和神经运动的科学(DIBINEM) (F.P.,S.V.,电子艺界,G.P.), University of Bologna; IRCCS Istituto delle Scienze Neurologiche di Bologna (F.P., S.V., E.A., G.P.), Italy; National Reference Centre for Orphan Diseases, Narcolepsy, Rare Hypersomnias, Sleep Disorders Center, Department of Neurology (L.B., Y.D.), Gui de Chauliac Hospital, Montpellier; Inserm, U1061 (L.B., I.J., Y.D.), Montpellier; University of Montpellier (L.B., I.J., Y.D.), France; and Stanford University Center for Sleep Sciences, Department of Psychiatry and Behavioral Sciences (E.M.), Stanford University School of Medicine, Palo Alto, CA.
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斯特凡诺Vandi
从生物医学和神经运动的科学(DIBINEM) (F.P.,S.V.,电子艺界,G.P.), University of Bologna; IRCCS Istituto delle Scienze Neurologiche di Bologna (F.P., S.V., E.A., G.P.), Italy; National Reference Centre for Orphan Diseases, Narcolepsy, Rare Hypersomnias, Sleep Disorders Center, Department of Neurology (L.B., Y.D.), Gui de Chauliac Hospital, Montpellier; Inserm, U1061 (L.B., I.J., Y.D.), Montpellier; University of Montpellier (L.B., I.J., Y.D.), France; and Stanford University Center for Sleep Sciences, Department of Psychiatry and Behavioral Sciences (E.M.), Stanford University School of Medicine, Palo Alto, CA.
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埃琳娜Antelmi
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伊曼纽尔等
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伊夫Dauvilliers
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朱塞佩Plazzi
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验证多种睡眠延迟测试1型小儿嗜睡症的诊断
法比奥披萨,露西Barateau,伊莎贝尔Jaussent,斯特凡诺Vandi,埃琳娜Antelmi,以马内利等,伊夫Dauvilliers,朱塞佩Plazzi,MonBo研究小组
首页 2019年9月, 93年 (11) e1034-e1044; DOI:10.1212 / WNL.0000000000008094

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文摘

客观的睡眠障碍来验证标记(延迟和影响快速眼动期(SOREMPs)在多个睡眠延迟测试(MSLT)和夜间多导睡眠图(PSG))对小儿嗜睡症1型(NT1)对CSF hypocretin-1 (hcrt-1)缺乏症和猝倒,因为没有标准目前儿童进行验证。

方法临床神经生理学,可用时,生物数据(HLA-DQB1 * 06:02积极性,CSF hcrt-1水平)连续357年18岁以下儿童评估收集疑似嗜睡症。最好MSLT短裤被接受者操作特征(ROC)曲线获得的分析对比患者CSF hcrt-1可用试验(n = 228)有与没有CSF hcrt-1不足之处,并进一步验证患者没有可用的CSF hcrt-1对猝倒(n = 129)。

结果患者CSF hcrt-1不足是最好的认可使用意味着MSLT睡眠延迟≤8.2分钟(0.985的ROC曲线下面积),或至少2 SOREMPs MSLT(0.975的ROC曲线下面积),或合并后的PSG + MSLT (ROC曲线下的面积0.977)。尽管参考性用途的特异性和敏感性eMSLT睡眠延迟≤8分钟,≥2 SOREMPs(包括夜间SOREMP)是100%和94.87%,MSLT睡眠延迟的组合和SOREMP数量没有提高诊断精度。年龄或性别也没有显著影响这些结果在儿科人口。

结论至少2 SOREMPs或平均睡眠延迟≤8.2分钟MSLT是有效的和可靠的标记的儿科NT1诊断,结果对比与成人NT1标准。

证据的分类这项研究提供了第三类证据,怀疑有嗜睡症的儿童,障碍和MSLT标记准确地识别那些有嗜睡症1型。

术语表

ALL-SOREMPs=
的总数影响快速眼动期当合并夜间多导睡眠描记术影响快速眼动期到多个睡眠延迟测试小憩的机会;
AUC=
曲线下的面积;
身体质量指数=
身体质量指数;
EDS=
日间极度嗜睡;
ESS=
埃普沃思嗜睡量表;
hcrt-1=
hypocretin-1;
MSLT=
多个睡眠延迟测试;
MSLT-SL=
多个睡眠延迟测试意味着睡眠延迟第一个时代的睡眠;
MSLT-SOREMPs=
数量的多个测试影响快速眼动期睡眠延迟5打个盹,小憩一下;
NT1=
1型嗜睡症;
NT2=
嗜睡症2型(嗜睡症没有昏倒);
巴黎圣日尔曼=
多导睡眠描记术;
中华民国=
接受者操作特性;
SL=
睡眠延迟;
SOREMP=
影响快速眼动期

脚注

  • ↵*这些作者的贡献同样co-first作家这个工作。

  • ↵‡这些作者的贡献同样co-last作家这个工作。

  • 去首页Neurology.org/N为充分披露。资金信息和披露认为作者相关的,如果有的话,年底提供这篇文章。

  • Coinvestigators中列出附录2在本文的最后。

  • 编辑、页面469年

  • 类的证据:NPub.org/coe

  • 收到了2018年12月9日。
  • 接受的最终形式2019年5月21日。
  • ©2019美国神经病学学会的首页
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